肾上腺血管瘤1例报告并文献复习

肾上腺血管瘤１例报告并文献复习
柯春锦,胡志全
(华中科技大学同济医学院附属同济医院泌尿外科,武汉４３００３０)
摘要:目的㊀提高肾上腺血管瘤的诊治水平,增强对肾上腺血管瘤的认识.方法㊀回顾性分析２０１９年收治的１例左侧肾上腺血管瘤患者的病例资料,归纳总结其临床特征㊁影像学特征㊁检验数据㊁病理报告等,并结合文献综合分析.结果㊀患者体检发现左肾上腺区类圆形囊实性肿块,未见明显临床症状与异常体征,内分泌㊁生化等检验指标均处于正常范围内.C T表现为弥漫性钙化,边缘强化,强化密度不均匀.术前初步判断无功能腺瘤可能性大,在全身麻醉下行后腹膜入路左侧肾上腺肿物切除术,切除肿瘤大小为３８mmˑ３６mm,有完整包膜,病理报告提示肾上腺血管瘤.结论㊀肾上腺血管瘤在临床上罕见,影像学特征多样,与皮质腺瘤㊁嗜铬细胞瘤㊁皮质腺癌㊁节神经细胞瘤等有多种共同表现,术前误诊率高,增强此类罕见疾病的见识有利于提高临床诊断能力.
关键词:肾上腺;血管瘤;C T增强
中图分类号:R７３６．６㊀㊀㊀文献标志码:A㊀㊀㊀文章编号:２０９５Ｇ４７２７(２０１９)０６－０１０４－０３
D O I:１０．１３７６４/j．c n k i．n c d m．２０１９．０６．０２４
A d r e n a lH e m a n g i o m a:aC a s eR e p o r t a n dL i t e r a t u r eR e v i e w
K EC h u nＧj i n,H UZ h iＧq u a n
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H u a z h o n g U n i v e r s i t y o f S c i e n c e a n dT e c h n o l o g y,W u h a n４３００３０,C h i n a)
A B S T R A C T:O b j e c t i v e㊀T o i m p r o v e t h ed i a g n o s i s a n d t r e a t m e n t o f a d r e n a l h e m a n g i o m a,a n d t o e n h a n c e o u r u n d e r s t a n d i n g o f a d r e n a l h e m a n g i o m a．M e t h o d s㊀D a t ao f a p a t i e n tw i t h l e f t a d r e n a l h e m a n g i o m a a d m i t t e d t oo u r h o s p i t a l i n２０１９w e r e a n a l y z e dr e t r o s p e c t i v e l y．T h e c l i n i c a l c h a r a cＧt e r i s t i c s,i m a g i n g f e a t u r e s,t e s td a t aa n d p a t h o l o g i c a l r e p o r t sw e r es u mm a r i z e da n dt h er e l e v a n t l i t e r a t u r ew a s r e v i e w e d．R e s u l t s㊀P h y s i c a l e x a m i n a t i o n r e v e a l e d a c y s t i c s o l i dm a s s i n t h e l e f t a dＧr e n a l g l a n d．N oo b v i o u s c l i n i c a l s y m p t o m s a n d a b n o r m a l s i g n sw e r e f o u n d,a n d t h e e n d o c r i n e a n d b i o c h e m i c a l i n d i c a t o r sw e r ew i t h i nt h en o r m a l r a n g e．C Ts h o w e dd i f f u s ec a l c i f i c a t i o n,m a r g i n a l e n h a n c e m e n t a n du n e v e n i n t e n s i f i c a t i o n．T h e p o s s i b i l i t y o f n o nＧf u n c t i o n i n g a d e n o m aw a s p r e l i m iＧn a r i l y d e t e r m i n e db e f o r e o p e r a t i o n．A f t e r t h e g e n e r a l a n e s t h e s i a,t h e l e f t a d r e n a lm a s sw a s r e s e cＧt e db y t h e p e r i t o n e a l a p p r o a c h．T h e s i z e o f t h e t u m o rw i t h c o m p l e t e c a p s u l ew a s３８mmˑ３６mm．P a t h o l o g i c a l r e p o r t s u g g e s t e da d r e n a l h e m a n g i o m a．C o n c l u s i o n㊀A d r e n a l h e m a n g i o m a i s r a r e i n c l i n i c a l p r a c t i c e a n dh a s v a r i o u s i m a g i n g f e a t u r e s．I t h a sm a n y c o mm o nm a n i f e s t a t i o n sw i t h c o r t iＧc a l a d e n o m a,p h e o c h r o m o c y t o m a,c o r t i c a la d e n o c a r c i n o m aa n d g a n g l i o n e u r o m a,a n di st h e r e f o r e a s s o c i a t e dw i t hah i g h p r e o p e r a t i v em i s d i a g n o s i s r a t e．E n h a n c i n g t h ek n o w l e d g eo f s u c hd i s e a s e s i s c o n d u c i v e t o i m p r o v i n g c l i n i c a l d i a g n o s t i c c a p a b i l i t i e s．
K E Y W O R D S:a d r e n a l g l a n d;h e m a n g i o m a;C Te n h a n c e m e n t
㊀㊀血管瘤可发生在人体多个部位,如肌肉㊁内脏㊁皮肤等,其中肝脏血管瘤最常见,而发生于肾上腺的病例罕见.现将华中科技大学同济医学院附属同济医院泌尿外科２０１９年２月收治的１例肾上腺血管
４０１南昌大学学报(医学版)２０１９年第５９卷第６期㊀J o u r n a l o fN a n c h a n g U n i v e r s i t y(M e d i c a l S c i e n c e s)２０１９,V o l．５９N o．６
收稿日期:２０１９Ｇ０４Ｇ２１
作者简介:柯春锦(１９９４ ),男,硕士研究生,主要从事泌尿系肿瘤的基础与临床研究.
通信作者:胡志全,主任医师,教授,EＧm a i l:h u z h i q u a n２０００＠１６３．c o m.
瘤进行报告如下.
１㊀临床资料
㊀㊀患者,男,６７岁,因在外院治疗消化系统疾病意外发现左侧肾上腺肿物,于２０１９年２月１１日收入本院.患者无头痛㊁头晕,无心慌㊁心悸,无恶心㊁呕吐,饮食㊁二便正常,无明显血压波动;但长期有轻微腹胀感;既往体健.外院C T平扫:左侧肾上腺外侧支见团状软组织密度灶,截面约３５mmˑ４１mm,其内密度不均(图１A).本院门诊C T增强:左侧肾上腺区见类圆形囊实性肿块,密度不均,边缘少许结节状强化,考虑肿瘤性病变,大小约３８mmˑ３６mm(图１B).实验室检查:内分泌㊁生化等检验指标均处于正常范围内.术前诊断:左侧肾上腺肿物(无功能腺瘤可能性大).完善术前准备㊁排除明显手术禁忌证后,于２０１９年２月全身麻醉下行经腹膜后入路腹腔镜下左肾上腺病损切除术,术后病理提示:左侧肾上腺血管瘤伴血栓形成(图１C D)
.
D
C
㊀㊀A:为C T平扫,红色箭头指左侧肾上腺外侧支见团状软组织密度灶;B:为C T增强,红色箭头指肾上腺区见类圆形囊实性肿
块,密度不均,边缘少许结节状强化;C D:为病理H E染色(ˑ４００),C中蓝色箭头所示为血管内皮细胞伴血栓形成,D中蓝色箭
头所示为肾上腺组织.
图１㊀肾上腺血管瘤影像及病理表现
２㊀讨论
㊀㊀肾上腺血管瘤是由血管内皮细胞引起的良性肿
瘤.在组织学上,肾上腺血管瘤通常是海绵状的,很
少是毛细血管型的,通常单侧发病,多出现于５０~
７０岁,男女比例约为１ʒ２,双侧发病罕见[１].当患
者有明显的肿块或自发性破裂引起了低血容量性休
克时才会被注意.这在本案例中也得到了相应的印
证,除肿瘤压迫所致的慢性腹胀外,无肾上腺功能亢
进或减退的相关症状.自１９５５年报道第１例手术
切除肾上腺血管瘤以来,国内外共报道了约６５例肾
上腺血管瘤,其中６２例无功能,２例表现为盐皮质
激素增多,１例显示糖皮质激素过量[２].近些年来,
肾上腺肿块的检出率增加,可能是由于现代成像技
术的广泛应用所致.８０％的肾上腺偶发瘤为肾上腺
腺瘤(其中７０％为非功能性),其他可能的病理包括
恶性病变,如肾上腺皮质癌(５％)㊁肾上腺外原发转
移癌(２％)㊁交界性肿瘤如嗜铬细胞瘤(５％),良性病
变如肾上腺囊肿㊁肾上腺原发骨髓瘤㊁血肿㊁神经节细
胞瘤或海绵状血管瘤[３].肾上腺血管瘤的发病机制
尚不清楚,在皮肤㊁大脑或肝脏中,它们通常是先天性
的,遗传因素似乎起作用,有文献[４]报道,肾上腺血管
瘤可能与恶性肾上腺外病变有关,如肺癌㊁妇科癌和
家族性腺瘤性息肉病.在本案例中,患者存在肠道息
肉,但是否有家族性腺瘤性息肉病尚不明确.
就目前国内外汇报病例,术前误诊率非常高,多
为术后病理确诊.故增强对肾上腺血管瘤的认识,
提高肾上腺血管瘤的诊治水平尤为重要.一般情况
下,C T和M R I对血管瘤的诊断是有价值的.C T
平扫可表现为弥漫性钙化,钙化被认为是大量扩张
静脉内的静脉石[５];多期C T增强:动脉期软组织密
度呈不规则明显强化,门脉期及延迟期均表现为向
心性填充,延迟期低密度区缩小,边缘斑片状强化及
静脉期向心性增强[６]:因此多期增强C T扫描诊断
肾上腺血管瘤具有相对重要意义.但当血管瘤仅被
视为薄缘强化时,术前诊断非常困难,因为在其他肾
上腺肿瘤中可见此影像学特征.M R I中:T２加权
像上有明显的高信号,T１加权图像上有局灶性高信
号,显示局灶性出血和钙化.这些发现也可在其他
肾上腺肿瘤(嗜铬细胞瘤㊁癌和腺瘤)中看到,而不是
肾上腺血管瘤的特征表现.B超对肾上腺血管瘤的
鉴别诊断价值意义不高.此外,肾上腺血管瘤需要
与皮质腺瘤㊁嗜铬细胞瘤㊁肾上腺囊肿㊁皮质腺癌㊁节
神经细胞瘤等进行鉴别.皮质腺瘤,发病率较其他
病理类型高,一般直径小于２c m,边界清晰光滑,平
扫呈均匀低密度,增强呈轻中度强化;嗜铬细胞瘤临
床症状较明显,常以高血压㊁心悸㊁出汗为主要症状,
血供丰富,C T增强后明显强化,较大时常伴有坏
死㊁囊变,病变区可有钙化,钙化更倾向于有临床症
状的嗜铬细胞瘤[７];肾上腺囊肿发病率低,多为单
５０１柯春锦等:肾上腺血管瘤１例报告并文献复习
侧,可呈单房或多房,囊壁薄且光滑,厚度不超过２~３mm,囊壁可见弧形或斑点状钙化,增强后病变无强化;皮脂腺癌恶性程度高,５０％~７０％具有内分泌症状,可伴有闭经㊁性早熟㊁库欣综合征等临床表现,皮质腺癌边缘模糊,形态不规则,与周围组织器官分界不清,不均匀强化[８].节神经细胞瘤临床症状不明显,表现为边界清楚质地均匀的低密度影,密度高于液体密度,增强后强化不明显或延迟期轻度强化.
针对术前误诊原因有以下两点,肾上腺血管瘤影像学特征不明显,影像学特征可与多种肾上腺肿物病理类型重叠.此外,肾上腺血管瘤这种病理类型非常少见,在临床工作中容易被忽视㊁考虑进去的可能性小,这些都会导致术前误诊.国内外曾有报道误诊为畸胎瘤[９]及肝脏占位[１０]的报道,所以临床工作当中对其不能忽视.
目前,对于肾上腺血管瘤的治疗规范还没有统一规定,随着肿瘤的增长,其发生出血㊁坏死㊁血栓的风险明显增大,所以当肾上腺血管瘤较大时应积极治疗,以防发生危及生命的并发症[１１].对于肿瘤多大时有手术指征,目前意见不统一,存在一定的争论,这与病例数量少,疾病罕见也有一定的关系.郑清友等[１２]认为＜３．５c m的肾上腺血管瘤可定期观察.而H E I S等[１３]的观点为:对于直径＞３c m的肾上腺海绵状血管瘤发生血栓㊁出血的危险性增大,风险大于手术切除,故建议早期手术治疗.经过本例治疗经验,对于肾上腺肿物,笔者的体会是:当肿瘤引起临床症状或是症状不明显,但与功能性肿瘤及恶性病变难以区分时,应积极行手术治疗.虽然肾上腺肿瘤大多是良性病变,但也不排除经常会出现恶性病例,对于不完全除外嗜铬细胞瘤患者,应按照嗜铬细胞瘤进行术前准备,这样可降低术中风险.对于手术路径选择,可选择经腹腔或经腹膜后,这与术者的手术水平及个人习惯有一定关系,并且肿瘤的大小与手术难易程度并不成正相关[１４],因为肾上腺血管瘤有完整包膜,在腹腔镜下视野清晰,易于游离[１５].
综上所述,肾上腺血管瘤属于肾上腺肿物中一种良性罕见病理类型,一般无内分泌功能,具有完整包膜,C T多期增强及M R I有利于肾上腺血管瘤的诊断.手术治疗安全,复发及恶变概率较小,但由于目前此类疾病罕见,样本数据量小,目前很多理论观点不完全一致,并且其发病机制依然不清晰,需广大学者进一步研究.
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(责任编辑:钟荣梅)
６０１南昌大学学报(医学版)２０１９年１２月,第５９卷第６期。