多发性骨海绵状血管瘤1例

多发性骨海绵状血管瘤1例
梁娟;李辉
【期刊名称】《中国眼耳鼻喉科杂志》
【年(卷),期】2017(017)001
【总页数】2页(P64,67)
【作者】梁娟;李辉
【作者单位】暨南大学第一附属医院耳鼻喉科广州510000;暨南大学第一附属医
院耳鼻喉科广州510000
【正文语种】中文
资料患者女性，25岁。

因“发现右侧颧骨部隆起1年余”入院。

查体：右侧眼球轻度向内移位，外下展轻度受限，双侧瞳孔等大、等圆，对光反应灵敏。

右侧颧骨部隆起，触及质硬肿块。

右侧鼻唇沟处按压饱满，轻压痛，张口不受限。

牙齿无松动。

颈部无肿大淋巴结。

裸眼视力：右眼1.0，左眼1.2；右侧眼球轻度向内移位，外下展轻度受限；自动视野计的静态定量视野：双眼视野无明显缺损。

既往体健，未诉外伤史等。

外院CT显示：右侧上颌窦各壁、右侧眼眶外下壁、右侧鼻骨基底部及右侧蝶骨见骨质结构膨胀性改变，密度不均，呈磨玻璃状改变，最大径5.8 cm，未见跨越性生长；右侧眼眶体积局限性缩小，眼球轻度向前、向内移位，考
虑骨纤维异常增殖症(fibrous dysplasia of bone，FDB)(图1)。

本院全身骨扫描
显示：右侧眼眶及上颌骨可见异常放射性浓聚影，其余部位未见明显异常。

结合临床资料，考虑为FDB。

采取右侧唇龈沟入路行右侧上颌骨次全切除术。

术中见右
侧上颌窦前壁、底壁、部分内侧壁、外侧壁、牙槽骨、部分眼眶外壁及下壁被肿物
侵犯，保持眼眶完整，尽可能磨除上述骨性肿物。

术后镜下所见符合骨海绵状血管瘤(intraossous cavernous hemangioma)(图2)。

术后20 d复查CT(2015年12月17日)：右侧上颌窦前壁、内侧壁、外侧壁及牙槽骨病灶完全切除，眼眶外下
壁残余少量病灶(图3)。

讨论骨海绵状血管瘤是一种掺杂于骨小梁之间呈瘤样增生的血管组织，属于良性
肿瘤。

骨海绵状血管瘤临床发病率极低，好发于成年女性，男女比例约为1∶3。

常单发，多见于脊椎骨，其次是颅骨。

目前该病病因仍不清楚，但有研究[1-4]认
为可能与局部创伤有关。

本病例累及右侧上颌窦各壁、眼眶外壁和下壁、牙槽骨等，涉及多骨，临床极少见。

骨海绵状血管瘤临床多以局部增生而导致的外观畸形为主，偶伴压迫相邻神经出现对应的症状，术前确诊困难。

临床常误诊为FDB，本例亦是如此。

FDB多在5～
15岁发病，且多于骨骼成熟后停止生长。

有文献[1,5]认为磁共振成像增强扫描有
助于区分两者。

目前骨海绵状血管瘤的治疗主要为手术切除。

考虑其生长缓慢，也有文献认为可考虑保守观察。

手术切除可分为完全切除和部分切除。

完全切除可大大减少复发率，但造成的部分组织缺损需术后重建予以恢复，增加了患者的医疗费用。

部分切除可以在一定程度上保持局部外观的完整性，避免了术后出现局部塌陷或者畸形，然而却增加了复发的风险。

国外有研究者曾对骨海绵状血管瘤采取部分切除，术后获得了满意的效果，并提出部分切除对于骨海绵状血管瘤患者是可行性的。

完全切除可用于部分切除后复发的患者[2]。

本病例在尽可能切除肿瘤的同时保持了眼眶的完
整性，术后患者面部无塌陷；右眼轻度内移明显改善，眼球活动不受限，视力、视野无变化。

随访至今半年，患者无其他不适。

【相关文献】
[1] Naama O, Gazzaz M, Akhaddar A, et al. Cavernous hemangioma of the skull: 3 case reports[J]. Surg Neurol, 2008,70(6):654-659.
[2] Marcinow AM, Provenzano MJ, Gurgel RK, et al. Primary intraosseous cavernous hemangioma of the zygoma: a case report and literature review[J]. Ear Nose Throat J, 2012,91(5):210, 212, 214-215.
[3] Kaya B, Isilgan SE, Cerkez C, et al. Intraosseous cavernous hemangioma: a rare presentation in maxilla[J]. Eplasty, 2014,14(14):e35.
[4] Haeren RH, Dings J, Hoeberigs MC, et al. Posttraumatic skull hemangioma: case report[J]. J Neurosurg, 2012,117(6):1082-1088.
[5] 陈绪珠, 范亦龙, 陈谦, 等. 颅骨海绵状血管瘤的CT和MRI诊断(附11例报告)[J]. 医学影像学杂志, 2011,21(2):149-151.。