26例足踝关节腱鞘滑膜巨细胞瘤手术治疗的短期随访

DOI：10.3969/j.issn.1674⁃8573.2017.06.015
基金项目：武汉市临床医学科研项目（WX14A05）作者单位：430033武汉，武汉市普爱医院足踝外科通信作者：赵晶晶，E⁃mail：zhaojingjing017@ ·短篇论著·
26例足踝关节腱鞘滑膜巨细胞瘤手术治疗的短期随访赵晶晶黄若昆雷波谢鸣
腱鞘滑膜巨细胞瘤（tenosynovial giant cell tumor,TGCT）是一组病因不明，发生于关节、滑囊、腱鞘等组织的良性增生性、破坏性滑膜肿瘤样疾病。

80％的病人发生在30~40岁，发生率无明显性别差异。

手部小关节最为常见，占80％~ 90％［1］；膝关节、踝关节发生少见，占足踝关节软组织肿瘤1.7%［2］。

大关节部位腱鞘滑膜巨细胞瘤根据大体形态分为
结节型和弥漫型［3］。

结节型表现为关节无痛性结节，局部隆起；弥漫型包括传统的色素绒毛结节性滑膜炎和弥漫型巨细胞肿瘤。

局部的肿瘤通常是不活跃的，而弥漫性肿瘤有局部侵袭性［4］。

腱鞘巨细胞肿瘤是恶性克隆性肿瘤，过表达集落刺激因子-1（colony stimulating factor1,CSF1）［5］。

弥漫型多因关节反复肿胀就诊，进展缓慢，临床症状不典型，常误诊而延误治疗时机，严重可造成关节僵硬、关节变形［6］。

在疾病早期进行有效的手术切除可阻止病变的滑膜肿瘤组织对软骨、骨组织破坏并减少复发的概率［7］。

但国内外对足踝关节腱鞘滑膜巨细胞瘤手术切除病例报道较少［7，8］。

本研究对我院2012年8月至2014年2月期间手术治疗的26例足踝关节腱鞘滑膜巨细胞瘤病例资料进行回顾分析，针对足踝关节功能评分、手术相关不良事件、肿瘤有无复发等情况分析总结，探讨足踝关节腱鞘滑膜巨细胞瘤手术治疗的效果。

资料与方法
一、一般资料
本研究经医院伦理委员会批准，纳入标准：单侧肢体发病，术前行MRI检查，病人自愿接受手术治疗且切除的手术标本病理检查报告为腱鞘滑膜巨细胞瘤。

排除标准：随访时间少于12个月，术后影像学资料不完整。

本组共26例病人，男15例，女11例；年龄为26~57岁，平均35.4岁。

根据MRI病灶分类：结节型10例，弥散型16例。

美国足踝外科协会（American Orthopaedic Foot and Ankle So⁃ciety,AOFAS）踝与后足评分系统评分：结节型术前平均为（98.5±1.2）分；弥散型术前平均为（78.4±2.5）分。

二、手术方法
手术均由同一组医生完成，椎管内麻醉，应用大腿充气止血带暂时阻断下肢血流。

结节型行单切口整块切除术；弥散型行广泛切除术，包括增生滑膜组织。

因肿瘤侵袭范围较广泛且边界不清，手术时根据病灶分布，选择踝关节前外、前内侧和（或）跟腱内、外侧2个切口，逐层分离，暴露踝关节腔，仔细分离病变与正常组织后，将受侵袭的关节外的腱鞘滑膜、关节囊内滑膜组织连同肿物一起切除，探察病变及增生组织切除彻底后，修复踝关节韧带和踝管纤维鞘。

三、术后处理
术后第2天拔出引流管，即开始踝关节主动背伸、跖屈活动，术后2周患肢在短腿充气支具保护下部分负重活动，术后4周完全负重。

四、观察指标及评价标准
术后6个月随访时记录AOFAS踝与后足评分。

术后12个月随访时行踝关节MRI检查，对比术前MRI连续断层图像，了解有无遗留病灶或新发肿块影像。

五、统计学分析
使用SPSS19.0软件检验术前、术后评分有无统计学差异，计数资料以x±s表示，采用矩法检验符合正态性分布，Levene检验方差齐性，P＜0.05为差异有统计学意义。

结果
一、术中情况
10例结节型包块病人：外踝前侧7例，外踝后侧、跟腱旁1例，内踝前侧1例，距舟关节背侧1例；其中1例位于距舟关节背侧肿块侵及关节内，另9例均未侵及踝关节内。

16例弥散型包块分布于踝关节内及周边腱鞘，全部侵及踝关节内，但瘤体分布不均匀，最大瘤体都生长于外踝间隙，延至腓骨长短肌腱腱鞘、前侧踝关节囊，甚至距舟关节囊、内踝间隙、
趾长屈肌腱腱鞘内，距骨后侧距腓后韧带周围能发现小分叶状，呈黄褐色，质地较硬韧，与基底及周围粘连不十分紧密的瘤体组织。

切除的肿瘤组织均送病理学检查，病理报告证实为腱鞘滑膜巨细胞瘤（图1）。

组织学特征表现为大量单核细胞及多核巨细胞分布在富血管的少量纤维间质中，细胞呈现结节样增生伴有含铁血黄素沉着，其中细胞成分主要有四种：单核细胞、泡沫细胞、多核巨细胞和淋巴细胞。

肿瘤间质伴有不同含量的胶原蛋白及含铁血黄素沉积，多数肿瘤可见数量不等的裂隙样血管通道。

本组有2例弥散型病人术后出现切口边缘皮肤部分坏死，待踝关节软组织水肿反应消退后，清创后缝合，二期愈合，无感染病例发生。

弥散型病人中有1例术后出现跟腱及趾长伸肌腱粘连，踝关节外侧关节囊韧带损伤瘢痕粘连，踝
关节及足趾活动受限；1例因侵及踝外侧关节囊及距腓前韧带，术后踝关节内翻活动受限。

二、术后随访
随访时间为14~22个月，平均17.8个月。

术后满1年行MRI 检查，对比术前连续横断层图像显示结节型无复发，2例弥漫型复发，复发病灶分布于踝后侧关节囊内，后期再次行扩大切除，术中显示踝关节后侧关节囊及周围韧带瘢痕组织
粘连严重。

术后6个月AOFAS 踝与后足评分：结节型平均为（99.1±2.3）分，弥散型平均为（83.6±3.1）分，与手术前比较，差异均有统计学意义（均P ＜0.05）。

三、典型病例
病人，男，32岁，因发现左外踝关节渐增性肿物3年入院（图1、2）。

3年前左外踝前方开始出现质软肿物，之后肿物渐增大，入院前半年发现左外踝后侧开始出现质软肿物，并逐渐增大，可触摸感多个小团块，其间未进行任何诊治。

入院前2个月，左踝关节开始出现长时间站立、行走活动不适，影响正常生活工作。

体格检查：左外踝前侧及腓骨长短肌腱后侧均可扪及大小不一团块肿物，最大包块位于前踝关节，约为3cm×4cm ，皮肤颜色正常，肿物质地不均，轻度压痛，左踝关节活动背屈5°，跖屈30°，术前AOFAS 踝与后足评分为63分。

MRI 示左外踝前侧、远端及腓骨长短肌腱后侧多个结节状肿物，外踝前侧肿块形状不规则，外踝远端及腓骨长短肌腱后侧肿块呈较规则椭圆形，部分包膜界限清楚，部分侵犯距腓前韧带，T1WI 呈介于肌肉与肌腱组织之间的混杂信号，T2WI 由于磁性含铁血黄素因素，呈低于骨骼肌的信号。

行踝关节前外侧及跟腱旁外侧入路，术中见肿物呈黄褐色，质地不均，部分结节有包膜，表面与皮下组织易分离，深部与踝关节外侧关节囊，腓骨长短肌腱滑液鞘，腓骨骨膜相连，钝性分离病变组织，肿物包绕距腓前韧带生长，无法剥离，切除后行腓骨骨膜代替距腓前韧带锚钉固定重建术。

切除后肿物送病理学检查（图1a ），光镜见圆形滑液样细胞增生，弥漫分布炎性细胞和黄色瘤细胞，另见多核巨细胞分散分布（图1b ）。

免疫组化实验示S100（+），Vimentin （+），HMB45（-），CK （-）。

病理诊断：左足踝关节腱鞘滑膜巨细胞瘤，术后按期拆线，3周后放射治疗。

术后1年时随访未复发（图2c 、d ），AOFAS 踝与后足评分为87分，功能恢复良好。

图1肿瘤组织病理学检查a ：病灶大体像呈黄褐色，质地不均，部分结节有包膜；b ：病理学检查提示圆形滑液样细胞增
生，弥漫分布炎性细胞和黄色瘤细胞，另见多核巨细胞（箭头所示）分散分布（HE 染色，×200）
图2病人，男，32岁，左踝关节肿物a ：术前MRI 矢状面示左外踝关节前侧、远端及腓骨长短肌腱后侧多个结节状肿物，外踝前侧肿块形状不
规则，外踝远端及腓骨长短肌腱后侧肿块呈较规则椭圆形，部分包膜界限清楚；b ：术前MRI 冠状面示部分肿物侵犯距腓前韧带；c ：术后1年MRI 矢状面示未见残留病灶及新生肿物；d ：术后1年MRI 冠状面示未见残留病灶及新生肿物，可见腓骨骨膜重建距腓前韧带（箭头所示
）
讨论
一、手术要点
腱鞘滑膜巨细胞瘤是组织生长较活跃的良性肿瘤，复发
与肿瘤生长部位和类型、手术切除完整性关系密切［9］。

本组
结节型病例术后无复发，与结节型腱鞘滑膜巨细胞瘤组织包
膜完整和术中均完整地切除有关。

本组2例弥漫型术后复
发，复发率为12.5%。

Blanco等［10］报道膝关节腱鞘滑膜巨细
胞瘤病人行关节镜下滑膜不完全切除，1年后复发率为14%。

其复发率高与弥漫型腱鞘滑膜巨细胞瘤生物学特性有关，瘤体组织常在踝关节、距下关节或距舟关节多个关节
间隙及腱鞘内生长，形成围绕关节或沿肌腱走行分布的微小
卫星灶，然而足踝关节复杂解剖结构导致完整切除困难，部
分病例只能采取肿块分块切除，肿瘤周边的小卫星灶未加清
扫而导致肿瘤复发［11，12］。

二、影响复发的因素
MRI检查有助于了解肿瘤组织在关节内外延伸情况，避免手术切除时遗留微小病灶，进而导致局部复发可能性加大［13］。

病理学检查显示富细胞性肿瘤，有丝分裂象比例高，弥散程度高更易复发。

术中根据病理学检查增生、生长活跃程度考虑切除范围、术后辅以放射性治疗可降低复发率。

Lee等［14］报道7例足踝关节生长活跃腱鞘滑膜巨细胞瘤病人行开放扩大滑膜切除术，随访24个月未见局部复发。

三、骨组织破坏
结节型腱鞘滑膜巨细胞瘤瘤体组织质地较硬韧，并可压
迫邻近骨组织，造成骨皮质有明显的压痕。

但该肿瘤侵犯骨
组织，造成骨破坏的病例很少见。

本组弥散型有1例造成腓
骨远端骨破坏，行病灶刮除后无复发。

既往文献报告腱鞘巨
细胞瘤造成骨皮质压迫的较常见，但骨端松质骨内肿瘤生
长，引起骨破坏的病例非常少见［12］。

我们认为可能与观察病
例中弥散型腱鞘滑膜巨细胞瘤所占比例较少有关。

本研究手术治疗足踝关节腱鞘滑膜巨细胞瘤的临床效
果满意，治疗弥漫型腱鞘滑膜巨细胞瘤应根据病灶分布、侵
及部位、弥散程度决定手术切除范围，以期最大程度保留足
踝关节功能同时降低复发率。

要求在最大程度保留足踝关
节正常组织同时尽可能彻底切除病变组织。

由于足踝关节
复杂解剖结构，弥漫型腱鞘滑膜巨细胞瘤手术切除常造成一
定功能障碍。

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（收稿日期：2016⁃08⁃28）。